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Radiologische Bildgebung bei Primären Sarkomen der Niere: eine multizentrische Studie

dc.contributor.advisorUhlig, Johannes PD Dr.
dc.contributor.authorBachanek, Sophie
dc.date.accessioned2023-03-17T18:05:28Z
dc.date.available2023-03-24T00:50:09Z
dc.date.issued2023-03-17
dc.identifier.urihttp://resolver.sub.uni-goettingen.de/purl?ediss-11858/14581
dc.identifier.urihttp://dx.doi.org/10.53846/goediss-9732
dc.format.extent66 Seitende
dc.language.isodeude
dc.subject.ddc610de
dc.titleRadiologische Bildgebung bei Primären Sarkomen der Niere: eine multizentrische Studiede
dc.typedoctoralThesisde
dc.title.translatedRadiological imaging of primary renal sarcomas: a multicenter studyde
dc.contributor.refereeLeitsmann, Marianne PD Dr.
dc.date.examination2023-02-23de
dc.description.abstractgerPrimäre Nierensarkome sind äußerst seltene renale Malignome mesenchymalen Ursprungs, welche eine Vielzahl histologischer Subtypen umfassen. Sie sind der heterogenen Gruppe der Weichteilsarkome zuzuordnen, welche in variablen Lokalisationen vorkommen können, der Urogenitaltrakt stellt hierbei mit 5 % einen tendenziell seltenen Manifestationsort dar. Von primären Nierensarkomen abzugrenzen sind die weitaus häufigeren Nierenzellkarzinome mit ihren unterschiedlichen Subtypen sowie insbesondere das sarkomatoid dedifferenzierte Nierenzellkarzinom, welches im Sinne der epithelial-mesenchymalen Transition (EMT) sukzessiv mesenchymale Merkmale exprimiert und durch einen Verlust der zellulären Polarität gekennzeichnet ist. Primäre Nierensarkome treten bevorzugt bei Patienten jüngeren Alters auf und zeigen ein aggressives Wachstumsverhalten mit einer Fernmetastasierungsrate von ca. 90 % zum Diagnosezeitpunkt, sodass der dezidierten und korrekten Diagnosestellung durch radiologische Bildgebungsmethoden und histopathologische Untersuchungen eine zentrale prognostische Bedeutung zukommt. Aufgrund der Seltenheit der Entität existieren darüber hinaus gegenwärtig nur wenige gesicherte Kenntnisse zu der radiologischen Präsentation primärer Nierensarkome. Das Ziel dieser Studie bestand daher in der systematischen Charakterisierung primärer Nierensarkome anhand radiologischer Bewertungsparameter sowie darauf aufbauend in der Evaluation eines Machine-Learning-Ansatzes für die Detektion der Entität im Rahmen der Bildgebung. Diese retrospektive Multicenter-Studie umfasste den Vergleich der radiologischen Bilddaten (CT/MRT) von n = 34 Nierensarkom-Patienten mit einer Kontrollgruppe von n = 136 Patienten, welche einen malignen/benignen Nierentumor ohne Sarkomhistologie aufwiesen. Die Bildanalysen basierten auf insgesamt n = 20 radiologischen Bewertungsparametern (bezogen auf die Kategorien Größe und Lokalisation, Zusammensetzung und Morphologie, Invasion benachbarter Strukturen sowie seltene Begleitphänomene) und wurden durch das Open-Source-Programm 3D-Slicer (slicer.org) realisiert. Darüber hinaus wurde mit dem "caret"-Package von R ein Random-Forest-Algorithmus generiert, welcher Nierensarkome anhand der Merkmale in der Bildgebung identifizieren und im Sinne einer dichotomen Unterscheidung zwischen den Ergebnissen "Nierensarkom" und "kein Nierensarkom" klassifizieren sollte. Die Evaluation der Leistungsfähigkeit des finalen Algorithmus erfolgte mit der ergebnisoffenen Testung durch Out-of-Bag-samples sowie der Erstellung einer Grenzwertoptimierungskurve. Die Patienten der Nierensarkom-Studiengruppe wiesen zum Diagnosezeitpunkt ein signifikant jüngeres Alter als die Patienten der Kontrollgruppe auf. Darüber hinaus zeigten die Nierensarkome einen signifikant größeren mittleren Durchmesser, eine höhere Komplexität (ermittelt durch den RENAL Nephrometry Score) sowie ein extensiveres Vorkommen von Tumornekrosen im Vergleich zu der Kontrollgruppe. Ferner invadierten die Nierensarkome dieser Studiengruppe häufiger die Nierenvene, die Vena cava inferior sowie benachbarte parenchymatöse Organe. Der finale Random-Forest-Algorithmus erreichte einen medianen AUC-Wert von 93,8 %, eine Sensitivität von 90,4 %, eine Spezifität von 76,5 % sowie einen positiv prädiktiven Wert von 93,9 %. Die Ergebnisse dieser Studie kongruieren zu großen Teilen mit den Angaben der aktuell verfügbaren Literatur, nach der es sich bei primären Nierensarkomen um ausgedehnte, invasiv wachsende Malignome handelt, welche bevorzugt bei jüngeren Patienten auftreten. Der Random-Forest-Klassifikator zeigte eine sehr gute Erfolgsrate im Kontext der binären Unterscheidung zwischen den Ergebnissen "Nierensarkom" und "kein Nierensarkom" und unterstreicht somit das zunehmende Potenzial KI-basierter Anwendungen in der diagnostischen Radiologie, insbesondere auch hinsichtlich sehr seltener Erkrankungen.de
dc.description.abstractengPrimary renal sarcomas are very rare renal malignancies of mesenchymal origin which comprise a variety of histological subtypes. They belong to the heterogeneous group of soft tissue sarcomas which can occur in variable localisations; the urogenital tract tends to be a rare site of manifestation (5 % of sarcomas). To be distinguished from primary renal sarcomas are the far more frequent renal cell carcinomas with their different subtypes and in particular the sarcomatoid dedifferentiated renal cell carcinoma, which successively expresses mesenchymal features and is characterised by a loss of cellular polarity in the sense of epithelial-mesenchymal transition (EMT). Primary sarcomas of the kidney occur preferentially in patients of younger age and show an aggressive growth behaviour with a rate of metastatic disease of about 90 % at the time of diagnosis, so that a swift and correct diagnosis conducted by radiological imaging methods and histopathological examination is of important prognostic value. Furthermore, due to the rarity of the entity, there is currently little established knowledge on the radiological presentation of primary renal sarcomas. The aim of this study was therefore to systematically characterise primary renal sarcomas using radiological assessment parameters and, based on this, to evaluate a machine learning approach for the detection of the entity on imaging. This retrospective multicentre study involved the comparison of radiological imaging data (CT/MRI) of n = 34 renal sarcoma patients with a control group of n = 136 patients who had a malignant/benign renal tumour without sarcoma histology. Image analyses were based on a total of n = 20 radiological assessment parameters (related to the categories size and localisation, composition and morphology, invasion of adjacent structures, and rare associated phenomena) and were conducted using the open-source programme 3D-Slicer (slicer.org). In addition, a random forest algorithm was generated using the "caret" package of R, which aimed to identify renal sarcomas based on the imaging features and classify them in terms of a dichotomous distinction between the results "renal sarcoma" and "no renal sarcoma". The evaluation of the performance of the final algorithm was done with open-ended testing using out-of-bag samples and the generation of a ROC curve. Patients of the renal sarcoma study group exhibited a significantly younger age at diagnosis than the patients of the control group. In addition, renal sarcomas showed a significantly larger mean diameter, higher complexity (as determined by the RENAL Nephrometry Score) and a more extensive incidence of tumour necrosis compared to the control group. Furthermore, the renal sarcomas in this study group more frequently invaded the renal vein, inferior vena cava and adjacent parenchymal organs. The final random forest algorithm achieved a median AUC of 93.8%, a sensitivity of 90.4%, a specificity of 76.5% and a positive predictive value of 93.9%. The results of this study are largely consistent with the currently available literature, according to which primary renal sarcomas are extensive, invasive malignancies that manifest preferentially in younger patients. The random forest classifier showed a very good success rate in the context of the binary distinction between the results "renal sarcoma" and "no renal sarcoma" and thus underlines the increasing potential of AI-based applications in diagnostic radiology, especially with regard to very rare diseases.de
dc.contributor.coRefereeMeyer, Thomas Prof. Dr.
dc.subject.gerPrimäre Nierensarkomede
dc.subject.gerDiagnostische Radiologiede
dc.subject.gerKünstliche Intelligenzde
dc.subject.gerCTde
dc.subject.engprimary renal sarcomade
dc.subject.engartificial intelligencede
dc.subject.engdiagnostic imagingde
dc.subject.engrandom forestde
dc.subject.engretroperitoneal imagingde
dc.subject.engmulticenterde
dc.subject.engretrospectivede
dc.subject.engrenal cancerde
dc.identifier.urnurn:nbn:de:gbv:7-ediss-14581-3
dc.affiliation.instituteMedizinische Fakultätde
dc.subject.gokfullRadiologie / Bildgebende Verfahren / Ultraschall / Nuklearmedizin / Strahlenschutz - Allgemein- und Gesamtdarstellungen (PPN619875585)de
dc.description.embargoed2023-03-24de
dc.identifier.ppn1839532955
dc.notes.confirmationsentConfirmation sent 2023-03-20T06:15:01de


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